Перейти к:
РЕДКИЙ СЛУЧАЙ ОБЪЕМНОГО ОБРАЗОВАНИЯ ЛОКТЕВОГО НЕРВА: ИНТРАНЕВРАЛЬНАЯ ГАНГЛИОЗНАЯ КИСТА
https://doi.org/10.57256/2949-0715-2024-3-55-62
Аннотация
Актуальность. Дифференциальная диагностика объемных образований периферических нервов и их семиотика с использованием магнито-резонансной томографии является одним из самых сложных разделов в нейрохирургии. Редкой причиной компрессионно-ишемической нейропатии периферических нервов являются интраневральные ганглиозные кисты.
Описание клинического случая. В статье представлен редкий случай интраневральной ганглиозной кисты локтевого нерва, которая стала причиной компрессионно-ишемической нейропатии локтевого нерва с уровнем поражения в кубитальном канале. После детального комплексного клинико-инструментального обследования произведено предоперационное планирование. Учитывая наличие четкой плоскости диссекции, использование микрохирургической техники позволило выполнить тотальное удаление опухоли без нарушения целостности локтевого нерва с полным регрессом компрессионно-ишемической нейропатии. Гистологически подтверждена интраневральная ганглиозная киста.
Заключение. При обнаружении у пациента клинических проявлений компрессионно-ишемической нейропатии локтевого нерва на уровне кубитального канала помимо ультразвукового обследования и электронейромиографии, необходимо проведение магнито-резонансной томографии для исключения объемного образования данной области. Микрохирургическое удаление ганглиозной кисты является высокоэффективным методом лечения, который позволяет сохранить целостность периферического нерва и его оболочек, а также достичь полного регресса симптоматики.
Ключевые слова
Для цитирования:
Бывальцев В.А., Калинин А.А., Мануковский В.А., Акшулаков С.К., Керимбаев Т.Т., Алиев М.А., Дюсембеков Е.К., Юлдашев Р.М., Белик Е.Г. РЕДКИЙ СЛУЧАЙ ОБЪЕМНОГО ОБРАЗОВАНИЯ ЛОКТЕВОГО НЕРВА: ИНТРАНЕВРАЛЬНАЯ ГАНГЛИОЗНАЯ КИСТА. Байкальский медицинский журнал. 2024;3(3):55-62. https://doi.org/10.57256/2949-0715-2024-3-55-62
For citation:
Byvaltsev V.A., Kalinin A.A., Manukovsky V.A., Akshulakov S.K., Kerimbayev T.T., Aliyev M.A., Dyussembekov E.K., Yuldashev R.M., Belykh E.G. RARE CASE OF ULNAR NERVE TUMOR: INTRANEURAL GANGLIOUS CYST. Baikal Medical Journal. 2024;3(3):55-62. (In Russ.) https://doi.org/10.57256/2949-0715-2024-3-55-62
Введение
Локтевой нерв является длинной ветвью плечевого сплетения, отходящей от C8-T1 спинномозговых корешков, на плече не имеет ветвей. Существует пять основных мест компрессии локтевого нерва, но наиболее уязвимой и частой локализацией является кубитальный канал [1].
Изучение анамнеза заболевания, полное клинико-инструментальное обследование, включающее нейровизуализационное и электрофизиологическое исследование нерва, позволяет оценить нарушение его проводимости и локализацию патологического процесса. Оперативное вмешательство считается высокоэффективной методикой, которое, в зависимости от выявленной патологии, заключается в изолированной декомпрессии или транспозиции нерва [2].
Ганглиозные кисты периферических нервов – объемные образования неопухолевой природы, имеющие плотную фиброзную капсулу и гелеобразное содержимое. По локализации кист выделяют следующие периферические нервы: надлопаточный, локтевой, лучевой, срединный, запирательный, икроножный, большеберцовый, малоберцовый [3, 4, 5].
Несмотря на частую распространённость в малоберцовом нерве, первый её случай описан C. Sultan в 1921 году [6], первая интраневральная киста срединного нерва была зарегистрирована A.S. Hartwell в 1901 году [7]. В мировой литературе частота интраневральной ганглиозной кисты локтевого нерва составляет около 9 % случаев от всех кист периферических нервов [8]. Учитывая вышеперечисленное, интраневральная ганглиозная киста локтевого нерва в кубитальном канале является достаточно редкой патологией в связи, с чем приводим собственное клиническое наблюдение.
Клинический пример
В центр Нейрохирургии Частного учреждения здравоохранения «Клиническая больница «РЖД-Медицина» города Иркутска обратился пациент 62 лет с жалобами на онемение по боковой поверхности правого предплечья и правой кисти, онемение IV-V пальцев кисти справа. Данные жалобы начали беспокоить в течение 2 месяцев перед госпитализацией. Также из анамнеза известно, что у пациента была травма локтевого сустава в 2015 году.
При неврологическом обследовании выявлено снижение силы мышц сгибателей пальцев правой кисти, гипестезия по внутренней поверхности предплечья и ладонной поверхности IV, V пальцев кисти справа, а также положительный симптом Тиннеля.
По данным электронейромиографии правой верхней конечности выявлены признаки аксонально демиелинизирующей нейропатии моторных и сенсорных волокон локтевого нерва справа с блоком проведения на уровне кубитального канала.
По данным ультразвукового исследования (УЗИ) на уровне кубитального канала выявлено утолщение правого локтевого нерва до 3,5 х 3,2 мм, а также кистозные изменения по его ходу.
По данным магнитно-резонансной томографии (МРТ) правого локтевого сустава выявлены изменения локтевого нерва на уровне кубитального канала. При введении контрастного вещества (gadovist) зон его накопления не выявлено (рис. 1). При детальном изучении данных нейровизуализации, определена плоскость диссекции на всем протяжении объёмного образования.
Рис. 1. МРТ правого локтевого сустава (ганглиозная киста локтевого нерва указана стрелками): а) коронарный срез, Т2 взвешенное изображение в режиме с подавлением сигнала от жира и данных протонной плотности; б) коронарный срез, Т1 взвешенное изображение с контрастированием
После анализа клинических данных и результатов инструментального обследования проведена дифференциальная диагностика между двумя наиболее вероятными диагнозами: опухоль оболочки нерва и интраневральной кистой [9].
Диагностические критерии и МР-семиотика, характерные для опухоли периферического нерва:
- Локальное утолщение периферического нерва, нарушение его внутренней фасцикулярной структуры;
- Накопление контрастного вещества;
- Гиперинтенсивность сигнала в режиме T2/STIR.
Диагностические критерии и МР-семиотика, характерные для интраневральной кисты:
- Однородное объемное образования, имеющее четкий ровный контур, связанное со стволом периферического нерва;
- Гиперинтенсивность сигнала на Т2 взвешенных изображениях;
- Гипоинтенсивность сигнала на T1 взвешенных изображениях, отсутствие накопление контраста кистой.
Тем не менее, достоверно по МР характеристикам невозможно установить гистологическую структуру и характер объемного образования, предположены следующие возможные патологии по мере уменьшения их вероятности: ганглионарная интраневральная киста, невринома, нейроцитома, интраневральная липома [9].
Ход оперативного вмешательства: в положении пациента лежа на спине с отведенной правой верхней конечностью, произведен проекционный разрез по внутренней поверхности от верхней трети предплечья до кубитального канала длиной 5 см. Отмечен выраженный рубцовый процесс в проекции локтевого нерва. После диссекции последний мобилизован и выделен на протяжении (рис. 2а). После выделения периферического нерва с плотно спаянной с ним ганглиозной кистой произведена пункция объёмного образования, получено гелеобразное содержимое желтого цвета. Под оптическим увеличением с использованием микроинструментария по четко определяемой плоскости диссекции между локтевым нервом и кистой, объёмное образование удалено тотально. При ревизии целостность периферического нерва сохранена, внутриствольное строение сохранено (рис. 2б).
Рис. 2. Интраоперационные фотографии: а) общий вид операционной раны с визуализацией локтевого нерва (указан оранжевой стрелкой) и ганглиозной кисты (указана белыми стрелками); б) общий вид выделенного локтевого нерва и удаленного объемного образования
Гистологическое исследование операционного материала подтвердило ганглиозную кисту. Макроскопическое описание: серое образование в капсуле 1,6 × 0,7 × 0,6 см, на разрезе киста с тонкой гладкой стенкой (рис. 3а). Микроскопическое описание: фиброзная с гиалинозом капсула, с участками гомогенного межуточного вещества и звездчатых клеток без эпителиальной выстилки (рис. 3б), в стенке фокусы клеток синовиальной оболочки с очагами пролиферации, капиллярами и сосудистыми щелями, содержимое – слизь.
Рис. 3. Гистологическое исследование операционного материала: а) макропрепарат (описание в тексте); б) микропрепарат, окраска гематоксилин-эозин, увеличение × 100 (описание в тексте)
В послеоперационном периоде проведен курс антиневритической, симптоматической и нейрометаболической терапии, а также электростимуляция мышц правого предплечья и кисти. Через 1 месяц у пациента отмечен полный регресс компрессионно-ишемической нейропатии локтевого нерва.
Обсуждение
Компрессионно-ишемическая нейропатия (КИН) верхних и нижних конечностей занимает одно из ведущих мест и составляет до 10 % случаев в структуре заболеваемости нервной системы и более 50 % случаев патологии периферической нервной системы [10, 11].
По литературным данным КИН может развиться в результате: (1) прямой травмы, длительного сдавления или растяжения; (2) внутренней компрессии в анатомических каналах или объемными образованиями; (3) патологии самого нерва, связанного его системным поражением (васкулит, токсическая полинеропатия и т.д.); (4) повышенной восприимчивости периферического нерва к компрессии (сахарный диабет, наследственные нейро-мышечные заболевания) [10, 11, 12, 13].
КИН локтевого нерва с уровнем поражения в кубитальном канале занимает 2 место по частоте встречаемости среди нейропатий верхних конечностей после карпального тоннельного синдрома [1].
Этиология компримирующего субстрата варьирует от физиологической, возникающей за счет растяжения нерва при сгибании в локтевом суставе, до опухолевых и псевдоопухолевых образований, а также воспалительных и посттравматических изменениях в локтевом суставе [2]. Одной из редких причин (до 8 %) КИН локтевого нерва в кубитальном канале, является ганглиозная киста [14].
Интраневральная ганглиозная киста – это псевдоопухолевое образование с густым муциозным содержимым и плотной фиброзной капсулой, содержащей фибробласты и мезенхимальные клетки с отсутствием эпителиальной выстилки [3, 4].
Интраневральные ганглиозные кисты могут развиваться в результате: (1) формирования выпячивания синовиальной оболочки с односторонним клапанным механизмом тока синовии; (2) как самостоятельная доброкачественная опухоль синовиального характера; (3) травмы сустава с истечением синовиальной жидкости и образованием псевдокапсулы, а также повышением образования муцина мезенхимальными клетками или фибробластами; (4) мукоидной дегенерации соединительной ткани с образованием резервуаров с продуктами распада коллагена, сливающихся в кисты [10, 15].
При анализе специализированной литературы выявлено ограниченное количество информации об эффективности хирургического лечения интраневральной ганглиозной кисты локтевого нерва. Так, в серии из 9 пациентов в 89 % случаев достигнуты хорошие и отличные результаты и только в 1 случае зарегистрирован неудовлетворительный результат с сохранением симптомов [16]. При анализе клинического случая 54 летнего пациента с выраженными атрофическими изменениями мышц кисти после операции отмечено умеренное клиническое улучшение с остаточной слабостью сгибания длинных сгибателей пальцев и парестезией в IV и V пальцах кисти, сохраняющиеся в течение 8 месяцев. Рецидива интраневральной ганглиозной кисты не зафиксировано [17]. В другом клиническом случае у 63-летнего мужчины выявлена множественная киста, которая сопровождалась атрофией гипотенара и межкостных мышц правой кисти. После микрохирургического удаления объемных образований, декомпрессии локтевого нерва и его транспозиции достигнут частичный регресс КИН [18]. По данным авторов [19], при непродолжительной компрессии (в течение года) локтевого нерва в кубитальном канале ганглиозной кистой после её тотального микрохирургического иссечения без транспозиции нерва достигнуто полное клиническое восстановление с регрессом двигательных, чувствительных и атрофических нарушений.
Потенциально на результат оперативного лечения интраневральных ганглиозных кист локтевого нерва в кубитальном канале влияют не только сроки формирования КИН, но и особенности хирургической техники. Так, в перечисленных публикациях [16-18] иссечение гангиона дополнялось передней транспозицией нерва, при этом в нашем клиническом случае, как и у Y.N. Gashi [19] использована методика простой декомпрессии и невролиза, которые позволили восстановить естественный анатомический ход нерва без его смещения.
Таким образом, лечение КИН локтевого нерва вследствие интраневральной ганглиозной кисты только хирургическое. Стандартом лечения является тотальное удаление объёмного образования. В литературе описан также способ пункционного опорожнения ганглиозной кисты, но в связи с высокой частотой рецидивирования и недостаточной клинической эффективности, его применение ограничено [15].
Заключение
При выявлении у пациента КИН локтевого нерва с уровнем поражения в кубитальном канале помимо клинического исследования, обследование необходимо дополнить инструментальными методами визуализации (МРТ локтевого нерва, УЗИ локтевого нерва) для предварительной оценки морфологии компримирующего субстрата и его дифференциальной диагностики, а также электронейромиографией для оценки степени проведения возбуждения и верификации блока проведения импульса. Комплексное использование вышеперечисленных диагностических методик позволит точно верифицировать патологический процесс, и в случае обнаружения интраневральной ганглиозной кисты произвести предоперационное планирование доступа и объема оперативного вмешательства. Тотальное микрохирургическое удаление интраневральной ганглиозной кисты является высокоэффективным методом лечения, который позволяет сохранить целостность нерва и его оболочек, а также добиться значимого регресса неврологической симптоматики.
Список литературы
1. Mirzayan R., Russo F., Yang S.T. et al. Human Amniotic Membrane Wrapping of the Ulnar Nerve During Cubital Tunnel Surgery Reduces Recurrence of Symptoms. Arch Bone Jt Surg. 2022;10(11):969-975. DOI:10.22038/ABJS.2021.60743.2996
2. Vij N., Traube B., Bisht R. et al. An Update on Treatment Modalities for Ulnar Nerve Entrapment: A Literature Review. Anesth Pain Med. 2020;10(6): e112070. DOI:10.5812/aapm.112070
3. Kim D., Choi J.G., Son B.C. Peroneal Nerve Palsy Due to Subparaneurial Ganglion Cyst, a Rare Variant of Intraneural Ganglion Cyst. Asian J Neurosurg. 2018;13(4):1225-1228. DOI:10.4103/ajns.AJNS_6_17
4. Panwar J., Mathew A., Thomas B.P. Cystic lesions of peripheral nerves: Are we missing the diagnosis of the intraneural ganglion cyst? World J Radiol. 2017;9(5):230-244. DOI:10.4329/wjr.v9.i5.230
5. Byvaltsev V.A., Belykh E.G., Baradieva P.J. et al. Synovial cyst that compressed the peroneal nerve: case report. Acta Neurochir (Wien). 2010;152(7):1241-1244. DOI: 10.1007/s00701-009-0567-z
6. Sultan C. Ganglion der Nervenscheide des Nervus Peroneus. Zentralblatt fur Chirurgie. 1921;48:963-965.
7. Hartwell A.S. Cystic tumor of median nerve, operation: restoration of function. Boston Med Surg J. 1901;144:582-583.
8. Ming Chan K., Thompson S., Amirjani N. et al. Compression of the ulnar nerve at the elbow by an intraneural ganglion. J Clin Neurosci. 2003;10(2):245-248. DOI:10.1016/s0967-5868(02)00339-9
9. Agarwal A., Chandra A., Jaipal U., Saini N. Imaging in the diagnosis of ulnar nerve pathologies-a neoteric approach. Insights Imaging. 2019;10(1):37. DOI:10.1186/s13244-019-0714-x
10. Евзиков Г.Ю., Башлачев М.Г., Фарафонтов А.В. и др. Интраневральный ганглион малоберцового нерва: 3 клинических случая и обзор литературы. Нейрохирургия. 2019;21(4):89-96 [Evzikov G.Yu., Bashlachev M.G., Farafontov A.V. et al. Intraneural ganglion of the peroneal nerve: 3 clinical cases and literature review. Nejrohirurgiya. 2019;21(4):89-96 (In Russian)]. DOI:10.17650/1683‑3295‑2019‑21‑4‑89‑96
11. Latinovic R., Gulliford M.C., Hughes R.A. Incidence of common compressive neuropathies in primary care. J Neurol Neurosurg Psychiatry. 2006;77(2):263-265. DOI:10.1136/jnnp.2005.066696
12. Byvaltsev V.A., Kalinin A.A., Polkin R.A. et al. Simultaneous Versus Staged Surgery For Double Crush Syndrome Of Cervical Radiculopathy And Peripheral Nerve Compression At The Wrist: A Retrospective Single-Center Study. Spine (Phila Pa 1976). Published online February 2, 2024. DOI:10.1097/BRS.0000000000004950
13. Byvaltsev V.A., Stepanov I.A., Kerimbayev T.T. A systematic review and meta-analysis comparing open versus endoscopic in situ decompression for the treatment of cubital tunnel syndrome. Acta Neurol Belg. 2020;120(1):1-8. DOI:10.1007/s13760-019-01149-9
14. Yoon S.H., Hong Y.H., Chung Y.S., Yang H.J. The cubital tunnel syndrome with medial ganglion cyst. J Korean Neurosurg Soc. 2007;42(2):141-144. https://www.jkns.or.kr/upload/pdf/0042007119.pdf [accessed: 29.05.2024].
15. Thornburg L.E. Ganglions of the hand and wrist. J Am Acad Orthop Surg. 1999;7(4):231-238. DOI:10.5435/00124635-199907000-00003
16. Wang B., Zhao Y., Lu A., Chen C. Ulnar nerve deep branch compression by a ganglion: a review of nine cases. Injury. 2014;45(7):1126-1130. DOI:10.1016/j.injury.2014.03.017
17. Sinha S., Pinder R.M., Majumder S. The largest reported epineural ganglion of the ulnar nerve causing cubital tunnel syndrome: case report and review of the literature. J Plast Reconstr Aesthet Surg. 2013;66(1):e23-e25. DOI:10.1016/j.bjps.2012.10.007
18. Li Y., Lao J. The cubital tunnel syndrome caused by the two synovial cysts. J Plast Reconstr Aesthet Surg. 2012;65(6):827-829. DOI:10.1016/j.bjps.2011.11.017
19. Gashi Y.N., Naiem MEA. Cubital tunnel syndrome of the ulnar nerve caused by an epineural ganglion cyst: a case report and review of the literature. J Med Case Rep. 2023;17(1):104. DOI:10.1186/s13256-023-03815-2
Об авторах
Вадим Анатольевич БывальцевРоссия
д.м.н., профессор, заведующий кафедрой нейрохирургии и инновационной медицины ФГБОУ ВО ИГМУ Минздрава России, Россия, 664003, г. Иркутск, ул. Красного Восстания, 1; главный нейрохирург Дирекции здравоохранения ОАО «РЖД»,
руководитель Центра нейрохирургии «Клиническая больница «РЖД-Медицина» г. Иркутск, Россия, 664005, г. Иркутск, ул. Боткина, 10;
профессор кафедры травматологии, ортопедии и нейрохирургии Иркутская государственная медицинская академия последипломного образования - филиал ФГБОУ ДПО РМАНПО Минздрава России, Россия, 664049, г. Иркутск, мкр-н. Юбилейный, 100
Андрей Андреевич Калинин
Россия
к.м.н., доцент, доцент кафедры нейрохирургии и инновационной медицины ФГБОУ ВО ИГМУ Минздрава России, Россия, 664003, г. Иркутск, ул. Красного Восстания, 1; врач-нейрохирург Центра нейрохирургии «Клиническая больница «РЖД-Медицина» г. Иркутск, Россия, 664005, г. Иркутск, ул. Боткина, 10
Вадим Анатольевич Мануковский
Россия
д.м.н., профессор, директор государственного бюджетного учреждения «Санкт-Петербургский научно-исследовательский институт скорой помощи имени И.И. Джанелидзе», Россия, 192242, г. Санкт-Петербург, ул. Будапештская, 3
Серик Куандыкович Акшулаков
Казахстан
д.м.н., профессор, академик НАН РК, председатель правления АО «Национальный центр нейрохирургии», Казахстан, 010000, г. Астана, пр. Туран, 34/1
Талгат Тынышбаевич Керимбаев
Казахстан
д.м.н., профессор, руководитель отделения спинальной нейрохирургии и патологии периферической нервной системы АО «Национальный центр нейрохирургии», Казахстан, 010000, г. Астана, пр. Туран, 34/1
Марат Амангельдиевич Алиев
Казахстан
к.м.н., доцент, доцент кафедры нейрохирургии Казахского национального медицинского университета имени С.Д. Асфендиярова, Казахстан, 050000, г. Астана, ул. Толе Би, 94
Ермек Кавтаевич Дюсембеков
Казахстан
д.м.н., профессор, заведующий кафедрой нейрохирургии Казахского национального медицинского университета имени С.Д. Асфендиярова, Казахстан, 050000, г. Астана, ул. Толе Би, 94
Равшан Муслимович Юлдашев
Узбекистан
д.м.н., профессор, заместитель директора по научной работе республиканского специализированного научно-практического медицинского центра нейрохирургии Министерства здравоохранения Республики Узбекистан, Узбекистан, 100025, г. Ташкент, ул. Хумоюн, 40
Евгений Г. Белик
Дополнительные файлы
Рецензия
Для цитирования:
Бывальцев В.А., Калинин А.А., Мануковский В.А., Акшулаков С.К., Керимбаев Т.Т., Алиев М.А., Дюсембеков Е.К., Юлдашев Р.М., Белик Е.Г. РЕДКИЙ СЛУЧАЙ ОБЪЕМНОГО ОБРАЗОВАНИЯ ЛОКТЕВОГО НЕРВА: ИНТРАНЕВРАЛЬНАЯ ГАНГЛИОЗНАЯ КИСТА. Байкальский медицинский журнал. 2024;3(3):55-62. https://doi.org/10.57256/2949-0715-2024-3-55-62
For citation:
Byvaltsev V.A., Kalinin A.A., Manukovsky V.A., Akshulakov S.K., Kerimbayev T.T., Aliyev M.A., Dyussembekov E.K., Yuldashev R.M., Belykh E.G. RARE CASE OF ULNAR NERVE TUMOR: INTRANEURAL GANGLIOUS CYST. Baikal Medical Journal. 2024;3(3):55-62. (In Russ.) https://doi.org/10.57256/2949-0715-2024-3-55-62